Case Report

DOI: 10.5935/2525-5711.20200004

Verslag van twee gevallen van exfoliatieve chelitis en beknopt literatuuroverzicht

Tania Moreno Fernandes; Tathyane Trajano Barreto; Bruno Nascimento Barreto

Universidade Federal do Vale do São Francisco, Disciplina de Dermatologia.Colegiado de Medicina – Petrolina – PE – Brasil

Corresponderende auteurs: Correspondentie naar:
Tania Moreno Fernandes
E-mail: [email protected]

Artikel ontvangen op 19 januari 2020
Artikel geaccepteerd op 24 juli 2020

Wat is er al bekend over dit onderwerp?
Hoewel er geen consensus bestaat over de pathofysiologie, het klinisch beloop en de behandeling, is Exfoliatieve Cheilitis een zeldzame en een inflammatoire huidziekte die de lippen aantast. En het kan functionele en esthetische problemen veroorzaken, geassocieerd met psychiatrische en/of emotionele stoornissen.
Wat voegt deze studie toe?
De gebruikte behandelingen waren effectief, bereikten de regressie van de letsels, klinische verbetering en gewichtstoename, wat invloed had op het leven van de patiënten.
INLEIDING
Exfoliatieve Cheilitis (EC) is een ontstekingsziekte die het gebied tussen de huid en het slijmvlies van de lippen aantast1-9, voornamelijk de onderlippen1,6,8. De aandoening kan zich uiten in erytheem, onregelmatige afschilfering, lipfissuren en hemorragische korsten1,2,5-9. Patiënten die lijden aan EC kunnen functionele (eten en spreken) en esthetische problemen ontwikkelen, die leiden tot sociaal isolement1,4-8. De etiologie en pathogenese van deze aandoening zijn nog steeds onbekend2-6, 8,9, hoewel verschillende bronnen EC in verband brengen met de gewoonte om aan de lippen te likken of te bijten1,2,4-9, of met het pathogene mechanisme van psoriasis7.

Deze casusbespreking heeft tot doel twee gevallen van patiënten met EC te beschrijven en de literatuur informatie te verschaffen over het verloop van de aandoening en de empirische therapie.
Geval 1
Vrouw, 41 jaar, melanodermisch, woonachtig in Petrolina – PE (Brazilië), presenteerde een fissuur op de rechterhoek van de onderlip die twee jaar voor het consult was ontstaan. Het letsel, aanvankelijk beperkt, verspreidde zich over de hele onderlip, met ijle afschilfering en barstjes. Vervolgens vertoonde de patiënte gelige en pijnlijke korstjes op de onderlip en afschilfering aan de onderrand van de bovenlip. De cycli tussen het vallen van de korstjes en het verschijnen van nieuwe korstjes duurde ongeveer zeven dagen. De ziekte ontstond als gevolg van een verontrustende werkomgeving waarin de patiënte was opgenomen. Zij verwees naar een licht gewichtsverlies bij het begin van de aandoening als gevolg van moeite met eten. Ze ontkende ook alcoholisme, tabagisme of andere relevante medische aandoeningen.
De laatste twee jaar werd de patiënte onderworpen aan verschillende ineffectieve therapieën (tabel 1).

Bij het lichamelijk onderzoek leek de patiënte depressief en angstig en vertoonde de onderlip bedekt met gelige, dikke en aanhangende korsten met hemorragische vlekken. De bovenlip vertoonde een ijle afschilfering en erytheem (Fig. 1A).

Figuur 1. A. Geelachtige, dikke en aanhangende korsten met hemorragische vlekken. De bovenlip had een ijle desquamatie en erytheem. B. Prednison gaf uitstekende resultaten een maand na het begin C. Recidief van de afschilfering met gezond weefsel op de boven- en onderlip, zonder bloeding. D. Hyperkeratose parakeratotisch met gemengd ontstekingsinfiltraat.

De patiënte werd behandeld met topisch dexpanthenol (zalf), vloeibaar extract van Chamomila recutita en prednison (40mg /dag), geassocieerd met imipramine hydrochloride (75mg /dag).
De behandeling met prednison gaf uitstekende resultaten een maand na het begin ervan (Fig. 1B). Zeven dagen na het staken van de corticosteroïden, met handhaving van de topische medicatie, was er een recidief van de afschilfering, afgewisseld met gezond weefsel op de boven- en onderlip, zonder bloeding (Fig. 1C).
De resultaten van aanvullend onderzoek en biopsie worden respectievelijk gepresenteerd in Tabel 2 en Figuur 1D. Deze resultaten suggereren de diagnose van exfoliatieve cheilitis.

Zaakrapport 2
Een vrouw, 33 jaar, Kaukasisch, woonachtig in Filadelfia – BA, klaagde over een letsel aan de gehele onderlip dat een jaar geleden was ontstaan, aanvankelijk met afschilfering, branderigheid en jeuk, daarna overgaand in gelige korsten. De cycli duurden ongeveer acht dagen. De verwonding bleek het gevolg te zijn van een schrijnende situatie veroorzaakt door het overlijden van een familielid. Ze vermeldde gewichtsverlies, voornamelijk veroorzaakt door de moeilijkheid om te eten. Zij meldde ook de gewoonte om de lippen te likken, vespertinekoorts gedurende 2 dagen, paresthesie in de handen en lipbloedingen. De patiënte ontkende alcoholisme, tabagisme en andere relevante medische aandoeningen.

Bij het lichamelijk onderzoek presenteerde de patiënte droefheid, naast gelige en dikke korsten op een erythemateuze achtergrond op de onderlip (Fig. 2A). Na het gebruik van prednison gedurende twee maanden, regresseerde het letsel en werd schoon en erythemateus (Fig. 2B). Er werd een ongepaste buccale sanering vastgesteld.

Figuur 2. A.Gelige en dikke korsten op een erythemateuze achtergrond op de onderlip . B.Na het gebruik van prednison gedurende twee maanden, het letsel regressed, wordt schoon en erythemateus C. Was recidief van de desquamation interposed met gezond weefsel op de boven-en onderlip, zonder bloeden, D. mucosale onderbreking geassocieerd met ontsteking chronische lymfocytaire.

De resultaten van de onderzoeken en biopsie worden gepresenteerd in de tabel 2 en figuur 2C – 2D, respectievelijk.
In het laatste jaar, de patiënt werd onderworpen aan verschillende onsuccesvolle therapieën. Momenteel wordt zij behandeld met prednison (40mg/dag) met geleidelijke afbouw, omeprazol (20mg/dag), vloeibaar extract van Chamomila recutita en lippenbalsem zonnebrandcrème, geassocieerd met imipramine hydrochloride (75mg/dag).
DISCUSSIE
Hoewel de literatuur een hogere betrokkenheid van vrouwen suggereert, blijkt uit recente rapporten een evenwichtige predominantie tussen mannen en vrouwen1-9. Recente rapporten komen ook overeen met het literatuuroverzicht van Almazrooa et al. (2013)5, dat een gemiddelde leeftijd van 59 jaar aangeeft bij 15 patiënten (2/3 van de vrouwen).
Over de cyclus van de ziekte beschreven Mani en Shareef (2007)1 een patroon van weefselvernieuwing dat 10 dagen duurt. In het geval 1 duurde de cyclus zeven dagen en in het geval 2, acht dagen.
Ondanks de onbekende etiologie en pathogenese, wezen verschillende studies en het geval 2 op een verband tussen de ziekte en de gewoonte om aan de lippen te likken4,5,7-9. Echter, rapporten van Mani e Shareef (2007)1, Roveroni-Favaretto et al. (2009)2, Pigatto et al. (2011)3, Nayaf (2014)6 en de casus 1 bevestigden die associatie niet.
De aandoening heeft een ontsierend aspect, schaadt de esthetische en de functionele activiteiten, impliceert sociale uitsluiting of psychiatrische stoornissen 1,4,5,8 en vereist vervolgens het gebruik van antidepressiva, een feit dat wordt aangetoond in onze rapporten.
Er worden verschillende therapieën gebruikt om EC te behandelen, zoals systemische en lokale corticosteroïden, antischimmelmiddelen, antibiotica, immunosupressieve geneesmiddelen, immunomodulerende, keratolytische geneesmiddelen, zonnebrandcrème, emollientia, cryotherapie, laser- en UVB-therapieën, fytotherapie, antidepressiva en/of psychotherapie1,2,4-9. In beide gevallen waren de toegepaste behandelingen effectief, met als resultaat regressie van de letsels, klinische verbetering en gewichtstoename. Hoewel in geval 1 de letsels terugvielen na het staken van de prednison, hadden beide patiënten baat bij het gebruik van imipraminehydrochloride, waarbij emotionele verbetering optrad.
*** Na een follow-up van 2 jaar bij beide patiënten werd een verbetering van het emotionele profiel van de patiënten en een oplossing van de aandoening waargenomen,
De kennis over de fysiopathologie en de behandeling is nog steeds onvoldoende door de schaarse informatie in de literatuur (Kader 1). Het gebrek aan consensus, naast de ontelbare stoornissen die deze ziekte veroorzaakt, maakt dit verslag tot een belangrijke bron van aanvullende informatie over deze aandoening en de repercussies ervan op het leven van de patiënten.

1. Barakian Y, Vahedi M, Sadr P. Exfoliatieve cheilitis: een case report. Avicenna J Dent Res. 2015;7(2):e24943.
2. Connolley M, Kennedy C. Exfoliatieve cheilitis succesvol behandeld met topische tacrolimus. Br J Dermatol. 2004 Aug;151(1):241-2.
3. Mani SA, Shareef BT. Exfoliatieve cheilitis: verslag van een geval. J Can Dent Assoc. 2007 Sep;73(7):629-32.
4. Nayaf MS. Exfoliatieve cheilitis een mannelijke patiënt – een case report. Onze Dermatol Online. 2015;6(1):39-42.
5. Roveroni-Favaretto LH, Lodi KB, Almeida JD. Topische Calendula officinalis L. met succes behandeld exfoliatieve cheilitis: een case report. Cases J. 2009 Nov;2(11):9077.
6. Almazrooa SA, Woo SB, Mawardi H, Treister N. Karakterisering en behandeling van exfoliatieve cheilitis: een single-center ervaring. Oral Surg Oral Med Oral Pathol Oral Radiol. 2013 Dec;116(6):e485-9.
7. Gupta S, Pande S, Borkar M. Exfoliatieve cheilitis als gevolg van habitueel lipbijten en uitstekende respons op methotrexaat. Panacea J Med Sci. 2012 Jun;2(1):37-8.
8. Pigatto PD, Berti E, Spadari F, Bombeccari GP, Guzzi G. Photoletter to the editor: exfoliative cheilitis associated with titanium dental implants and mercury amalgam. J Dermatol Case Rep. 2011 Dec;5(4):89-90.
9. Bhatia BK, Bahr BA, Murase JE. Excimer lasertherapie en smalband ultraviolet B-therapie voor exfoliatieve cheilitis. Int J Womens Dermatol. 2015 Jun;1(2):95-8.