Abstract

Dit artikel beschrijft het eerste geval van een fibroepitheliale poliep die onafhankelijk van de uitwendige gehoorgang is ontstaan. Een 16-jarige patiënte meldde zich in onze kliniek voor volheid van de oren aan de linkerzijde. Lichamelijk onderzoek toonde een papillomateuze tumor aan de achterwand van de inham van de linker externe gehoorgang. Na biopsie, die de diagnose van een goedaardig papilloma opleverde, onderging de patiënte een tumorexcisie. De uiteindelijke diagnose was fibroepitheliale poliep. Een week na de resectie was de volheid van de oren verdwenen. Fibroepitheliale poliep is een goedaardige laesie en komt voornamelijk voor in de huid, ureteropelvisch systeem, en genitaliën. In het hoofd-halsgebied zijn er rapporten over fibroepitheliale poliepen van de tong, de fossa piriformis, het turbinaat inferior van de neus en de tonsillen, naast de huid, maar geen over onafhankelijke fibroepitheliale poliepen van de uitwendige gehoorgang. Excisie van fibroepitheliale poliepen van de uitwendige gehoorgang is raadzaam, vooral bij aanwezigheid van symptomen, en moet worden voorafgegaan door bevestiging van nietmaligniteit door biopsie, indien mogelijk.

1. Inleiding

Fibroepitheliale poliep is een goedaardige laesie van mesotheliale oorsprong en is een van de meest voorkomende cutane laesies. Het is meestal een incidentele bevinding op de huid van de hals, de romp of het gelaat en is ook bekend als fibroma of acrochordon, dat een aspecifiek en goedaardig groeipatroon vertegenwoordigt in tegenstelling tot een gespecificeerde entiteit. Naast de huid komen fibroepitheliale poliepen zelden voor in het urineleider- en bekkensysteem, de geslachtsorganen of de bronchus. Fibroepitheliale poliepen zijn goedaardig en vertonen een indolent klinisch verloop. Er kunnen echter problemen ontstaan afhankelijk van de lokalisatie, vooral in het geval van poliepen in de bronchus die occlusie veroorzaken.

Voor zover wij weten, is er geen verslag over fibroepitheliale poliepen die onafhankelijk van de uitwendige gehoorgang ontstaan. Hoewel er slechts één verslag over fibroepitheliale poliep van de uitwendige gehoorgang is gepubliceerd, werd dit verondersteld een reactieve verandering te zijn in de huid die een osteoom bedekt. Daarom presenteren wij dit zeer zeldzame geval en geven ook een overzicht van de literatuur over fibroepitheliale poliepen die onafhankelijk van elkaar voorkomen in het hoofd-halsgebied.

2. Case Report

Een 16-jarige vrouwelijke Japanse patiënte werd door een otolaryngoloog naar onze kliniek verwezen voor verdenking van papillomen van de uitwendige gehoorgang; zij presenteerde zich in onze kliniek met een 2-weekse voorgeschiedenis van volheid van het oor aan de linkerzijde. Ze had geen andere medische problemen, behalve allergische rhinitis veroorzaakt door huisstof, mijten, en pollen van Japanse ceder en cipres bomen.

Bij lichamelijk onderzoek, werd een papillomateuze tumor waargenomen aan de achterwand van de inlaat van de linker externe gehoorgang (figuur 1(a)). De rest van het KNO onderzoek en de resultaten van bloedonderzoeken leverde normale bevindingen. Biopsie van de tumor werd uitgevoerd met topische anesthesie op dezelfde dag, en een diagnose van papilloma werd 2 dagen later ontvangen. Omdat er geen bewijs was van maligniteit en de tumor klein genoeg was om volledig te worden weggesneden in een dagoperatie, onderging de patiënte en bloc excisie van de tumor met plaatselijke verdoving nadat we geïnformeerde toestemming hadden verkregen van haar en haar moeder.

Figuur 1

Endoscopische foto’s van de linker uitwendige gehoorgang. (a) Fibroepitheliale poliep aan de achterwand van de inham van de linker uitwendige gehoorgang. (b) Linker uitwendige gehoorgang 1 week na resectie van de fibroepitheliale poliep.

Histopathologisch onderzoek toonde aan dat de tumor bedekt was met epidermis met hyperkeratose en onregelmatige epidermale projecties en interstitiële proliferatie had (Figuur 2). Perivasculaire infiltratie van lymfocyten of plasmacellen werd ook gevonden. Wat betreft de mate van papillaire groei van deze tumor, was het exofytische groeipatroon van een lager niveau dan dat van papillomen. Deze bevindingen suggereerden een diagnose van fibroepitheliale poliep.

Figuur 2

Fibroepitheliale poliep bedekt door epidermis met hyperkeratose die leidt tot onregelmatige epidermale projecties en interstitiële proliferatie (hematoxyline-eosine kleuring: (a) ×40; (b) ×400).

Een week na resectie van de poliep was de postoperatieve wond aan de uitwendige gehoorgang bijna volledig geëpithelialiseerd (figuur 1(b)), en de hoofdklacht, volheid van het oor, was verdwenen. In een postoperatieve follow-up periode van 20 weken werden geen duidelijke aanwijzingen van recidief gezien op het geresecteerde gebied.

3. Discussie

Fibroepitheliale poliep wordt beschouwd als een pseudotumor veroorzaakt door ontsteking of hyperplasie secundair aan lokale laesies. Het is een goedaardige laesie met een uiterst lage incidentie van maligniteit, en de etiologie blijft grotendeels onbekend. Zoals hierboven vermeld, zijn de belangrijkste plaatsen waar de laesie wordt gevormd de huid, de urineleider, het nierbekken, de genitaliën en de bronchus. Gevallen van fibroepitheliale poliepen die onafhankelijk in het hoofd-halsgebied voorkomen zijn zeldzaam, en de plaatsen omvatten de orofarynx, tong, en inferieure nasale turbinate, naast de huid.

Tabel 1 toont een samenvatting van de literatuur, voor zover ons bekend, van fibroepitheliale poliepen die onafhankelijk in het hoofd-halsgebied (exclusief huid) voorkomen sinds 2000. De bevindingen van deze rapporten tonen aan dat fibroepitheliale poliepen ontstonden op verschillende plaatsen in het hoofd-halsgebied (oor, neusholte, mondholte, oropharynx, en hypopharynx), en het voorkomen was niet gerelateerd aan leeftijd of geslacht. Onder plaatselijke of algehele anesthesie ondergingen alle 5 patiënten totale excisie van de poliep, waarvan één samen met de tonsil werd weggesneden. Preoperatieve biopsie werd alleen in ons geval uitgevoerd, maar wij bevelen biopsie vóór totale chirurgische resectie aan, indien mogelijk, om te bevestigen of de poliep benigne of maligne is. In het geval van relatief grote poliepen in de laryngopharynx die de luchtwegen in gevaar kunnen brengen, hebben Mangar et al. en Farboud et al. gepleit voor onmiddellijke resectie van de poliep of luchtwegbehandeling om obstructie van de bovenste luchtwegen te voorkomen.

In het algemeen omvatten tumorachtige laesies van de uitwendige gehoorgang, de zogenaamde “auditieve poliepen”, exostose, osteoom, fibreuze dysplasie, granuloom, cerumineuze kliertumor, epidermoid cholesteatoom, papilloom, en maligniteiten . Diagnoses van inflammatoire poliep, cholesteatoom, en poliep veroorzaakt door een onderliggende ventilatiebuis, Mycobacterium tuberculosis, en Langerhans cel histiocytose zijn ook gemeld in ongeveer 35 patiënten jonger dan 20 jaar . In het rapport werden 15 (43%) van de 35 gevallen gediagnosticeerd als inflammatoire poliep geassocieerd met chronische otitis media, cholesteatoom werd gedocumenteerd in 10 (29%) patiënten, en een onderliggende beademingsbuis was de vermoedelijke oorzaak van de poliep in 8 (23%) patiënten. In de overige 2 gevallen ging het om Mycobacterium tuberculosis en Langerhans cel histiocytosis. Onze patiënte was 16 jaar oud, en fibroepitheliale poliep moet worden beschouwd als een zeldzame differentiële diagnose van “aurale poliep” zowel bij jonge als volwassen gevallen.

Er is slechts één eerder verslag over fibroepitheliale poliep van de uitwendige gehoorgang, en in dit geval werd de poliep veroorzaakt door een reactieve verandering in de huid die een osteoma overdekte. De patiënt onderging chirurgische resectie van het osteoom met fibroepitheliale poliep en had eerder, meer dan 12 jaar eerder, een auditieve polypectomie ondergaan, die histopathologisch was gerapporteerd als een “auditieve inflammatoire poliep bedekt met gestratificeerd plaveiselepitheel”. Daarom kon niet worden ontkend dat deze fibroepitheliale poliep secundair was ontstaan, niet onafhankelijk, of in associatie met een initiële inflammatoire poliep. Aan de andere kant waren er in ons geval geen klinische bevindingen die wezen op de aanwezigheid van een eerdere geschiedenis van een auditieve poliep of andere ooraandoeningen of mechanische stimulatie van de uitwendige gehoorgang zoals overmatig gebruik van een oorstokje. Dit is dus het eerste verslag over een onafhankelijke fibroepitheliale poliep van de uitwendige gehoorgang.

Massa laesies die de gehoorgang vernauwen of occluderen kunnen gehoorverlies, otitis externa met als gevolg otalgie en otorrhea, tinnitus, aurale volheid, en vertigo veroorzaken. In dit geval ervoer de patiënt een vol gehoor aan de aangedane zijde, en resectie van de fibroepitheliale poliep loste de symptomen op. Een eerder rapport toonde ook aan dat oorsymptomen waarvan werd aangenomen dat ze te wijten waren aan “aural polyp” konden worden verlicht door excisie van de poliep.

Fibroepitheliale poliep is een goedaardige laesie en ondergaat zelden een kwaadaardige transformatie. “Aurale poliepen” moeten echter worden weggesneden om de diagnose te bevestigen, zelfs als er geen symptomen worden beschreven, omdat een associatie tussen “aurale poliep” en cholesteatoom en een externe gehoorgang poliep met plaveiselcelcarcinoom eerder zijn gemeld. In het geval van plaveiselcelcarcinoom van de uitwendige gehoorgang, wordt agressieve chirurgische resectie zoals laterale temporale botresectie aanbevolen om een genezing te bereiken, zelfs wanneer de laesie klein is .

Wij hebben een geval van fibroepitheliale poliep van de uitwendige gehoorgang gemeld. Het wordt aanbevolen dat “auditieve poliepen” worden geresecteerd voor bevestiging van de diagnose en mogelijke oplossing van oorsymptomen, zoals gehoorverlies, oorsuizen, en aurale volheid, na bevestiging van nietmaligniteit door biopsie.

Conflict of Interests

De auteurs hebben geen belangenconflict aan te geven.