Case Report

DOI: 10.5935/2525-5711.20200004

剥離性キレート炎の2例の報告と簡単な文献レビュー

Tania Moreno Fernandes; Tathyane Trajano Barreto; Bruno Nascimento Barreto

サンフランシスコ連邦大学、皮膚科の学科です。Colegiado de Medicina – Petrolina – PE – Brasil

共著者。 Correspondence to:
Tania Moreno Fernandes
E-mail: [email protected]

記事受領日：2020年1月19日
記事受領日：2020年7月24日

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Exfoliative Cheilitisは、その病態、臨床経過、治療に関してコンセンサスはないが、唇を侵すまれで炎症性皮膚疾患である。
使用した治療法は効果的で、傷の後退、臨床的改善、体重増加を達成し、患者の生活に影響を与えた。
はじめに
剥離性口唇炎（EC）は、唇の皮膚と粘膜の間の領域1-9、主に下唇に起こる炎症性の疾患です1、6、8。 紅斑、不規則な落屑、口唇裂、出血性痂皮などの症状を呈します1,2,5-9。 ECに罹患した患者は、機能的（食事や会話）および審美的な問題を引き起こし、社会的孤立につながることがあります1,4-8。 この疾患の病因および病態はまだ不明です2-6, 8,9が、いくつかの研究では、ECは唇を舐めたり噛んだりする習慣と関連している1,2,4-9、あるいは乾癬の発症機序と関連している7と言われています。
この症例報告では、ECの2症例について述べ、この疾患の経過と経験的治療に関する情報を文献に提供することを目的としています。
症例報告1
女性、41歳、皮膚黒色、PE Petrolina（ブラジル）在住、受診2年前に下唇右角に裂傷を呈しました。 当初は限局していた傷害は下唇全体に広がり、弱い落屑と亀裂を伴った。 その後，下唇に黄色い痛みを伴う痂皮と上唇下縁の落屑が出現した． 痂皮の落下から新しい痂皮の出現までの周期は約7日間であった。 本疾患は、患者が挿入された悲惨な職場環境によって誘発された。 発症当初は食事が摂りにくく、体重が少し減少したとのことであった。

身体診察では、患者は憂鬱で心配性のように見え、下唇は出血斑のある黄色で厚く付着した痂皮で覆われていた。 上唇は粘っこい落屑と紅斑が見られた（図1A）。 A. 黄色く厚く付着した痂皮に出血性斑点がある。 上口唇は粘っこい落屑と紅斑があった。 B. プレドニゾンの投与開始後1ヶ月で良い結果が得られました。 C. 上唇と下唇に健康な組織を挟んで落屑が再発し、出血もありませんでした。 D. Hyperkeratosis parakeratotic with mixed inflammatory infiltrate.
この患者には、デクスパンテン（軟膏）、Chamomila recutitaの液体エキス、プレドニゾン（40mg/日）、塩酸imipramine（75mg/日）の外用が行われた（図1B）。 副腎皮質ホルモンを中止して7日後，外用薬を維持したところ，上下の唇に健康な組織を介した落屑が出血もなく再発した（図1C）。
補足検査と生検の結果をそれぞれ表2，図1Dに示した。

症例報告2
女性、33歳、白人、Filadelfia – BAに居住、1年前に現れた下唇全体の傷について訴え、最初は落屑、熱感とかゆみ、その後、黄色がかった地殻に変化しました。 このサイクルは約8日間続きました。 この傷は、親族の死によって引き起こされた苦悩の状況によって現れた。 彼女は、主に食事の困難さによって引き起こされる体重減少に言及した。 また，唇をなめる癖，2日間のヴェスペルティン熱，手の麻痺，唇の出血を訴えた。
身体所見では，下唇の紅斑に黄色い厚い痂皮に加え，悲しみが見られた(Fig. 2A)。 プレドニンを2ヶ月間使用したところ，傷は退縮し，きれいな紅斑となった（図2B）。 頬の衛生管理が不十分であったことがわかる。 A.下唇の紅斑を背景に黄色く厚い痂皮。 B.プレドニゾンを2ヶ月間使用した後、傷は退縮し、きれいな紅斑になった C.上下の唇に健康な組織を介した落屑の再発で、出血なし D. 慢性リンパ球性炎症に伴う粘膜中断
検査と生検の結果はそれぞれ表2および図2C – 2D に示されている
昨年、患者はいくつかの成功しない治療に提出された。 現在は，プレドニン（40mg/日），オメプラゾール（20mg/日），カミツレエキス液，リップクリーム（日焼け止め），塩酸イミプラミン（75mg/日）で治療中である。
考察
文献では女性に多いことが示されているが，最近の報告では男性と女性の間でバランスが取れていると考えられている1-9。 また，Almazrooaら（2013）5による文献レビューによると，15名の患者の平均年齢は59歳（女性の2/3）であり，最近の報告は一致している。
病因や病態は不明であるが，いくつかの研究や症例2からは，口唇を舐める習慣との関連が指摘されている4，5，7-9． しかし，Mani e Shareef（2007）1，Roveroni-Favarettoら（2009）2，Pigattoら（2011）3，Nayaf（2014）6や症例1の報告では，その関連は確認できなかった。
本症は外観を損ない，美観や機能的活動に害があり，社会的排除や精神障害1，4，5，8が関与し，抗うつ薬を要することが我々の報告から証明された。
ECの治療には、全身および局所コルチコステロイド、抗真菌剤、抗生物質、免疫抑制剤、免疫調節剤、角質溶解剤、日焼け止め、軟膏、冷凍療法、レーザーおよび紫外線療法、植物療法、抗うつ剤、心理療法などさまざまな治療が用いられています1、2、4、9。 いずれの症例においても、使用した治療法は有効であり、傷害の後退、臨床的改善、体重増加を達成しました。 1例ではプレドニゾンの中止により傷害が再発したが、2例とも塩酸イミプラミンの使用により感情面の改善がみられた。
*** 2年間の経過観察の結果、両例とも感情面の改善と症状の消失が認められた。 この疾患によって引き起こされる数え切れないほどの障害に加えて、コンセンサスがないため、この報告は、この疾患と患者の生活への影響に関する追加情報の重要な情報源となるものです。 Barakian Y, Vahedi M, Sadr P.剥離性口唇炎：症例報告。 Avicenna J Dent Res. 2015;7(2):e24943.
2. Connolley M, Kennedy C. Exfoliative cheilitis successfully treated with topical tacrolimus. Br J Dermatol. 2004 Aug;151(1):241-2.
3. Mani SA, Shareef BT. 剥離性口唇炎：症例報告。 J Can Dent Assoc. 2007 Sep;73(7):629-32.
4. Nayaf MS. 男性患者の剥離性口唇炎-症例報告。 私たちの皮膚科オンライン。 2015;6(1):39-42.
5. Roveroni-Favaretto LH、Lodi KB、Almeida JD. カレンデュラ・オフィシナリスL.の外用により、剥離性口唇炎の治療に成功した：症例報告。 Almazrooa SA, Woo SB, Mawardi H, Treister N. Characterization and management of exfoliative cheilitis: a single-center experience.症例報告（2009年11月2日（11）: 9077.
6.Cases J. Oral Surg Oral Med Oral Pathol Oral Radiol. 2013 Dec;116(6):e485-9.
7. Gupta S, Pande S, Borkar M. 習慣的な唇噛みによる剥離性口唇炎とメトトレキサートへの優れた反応性. また、”Panacea J Med Sci. 2012 Jun;2(1):37-8.
8. Pigatto PD, Berti E, Spadari F, Bombeccari GP, Guzzi G. Photoletter to the editor: exfoliative cheilitis associated with titanium dental implants and mercury amalgam.著者：Pigatto、Berti、Guzzi、Spadari、Bombeccari GP、Guzzi G. Photoletter to the editor. J Dermatol Case Rep. 2011 Dec;5(4):89-90.
9. Bhatia BK, Bahr BA, Murase JE. 剥離性口唇炎に対するエキシマレーザー治療とナローバンド紫外線B療法。 Int J Womens Dermatol. 2015 Jun;1(2):95-8.