Case Report

DOI: 10.5935/2525-5711.20200004

Rapport om to tilfælde af eksfoliativ chelitis og kort litteraturgennemgang

Tania Moreno Fernandes; Tathyane Trajano Barreto; Bruno Nascimento Barreto

Universidade Federal do Vale do São Francisco, Disciplina de Dermatologia.Colegiado de Medicina – Petrolina – PE – Brasil

Korresponderende forfattere: Korrespondance til:
Tania Moreno Fernandes
E-mail: [email protected]

Artikel modtaget den 19. januar 2020
Artikel accepteret den 24. juli 2020

Hvad ved man allerede om dette emne?
Og selv om der ikke er enighed om dens patofysiologi, kliniske forløb og behandling, er eksfoliativ cheilitis en sjælden og inflammatorisk hudsygdom, som påvirker læberne. Og den kan forårsage funktionelle og æstetiske problemer og er forbundet med psykiatriske og/eller følelsesmæssige forstyrrelser.
Hvad tilføjer denne undersøgelse?
De anvendte behandlinger var effektive, idet de opnåede en regression af skaderne, klinisk forbedring og vægtforøgelse, hvilket havde indflydelse på patienternes liv.
INTRODUKTION
Exfoliativ cheilitis (EC) er en inflammatorisk sygdom, der påvirker området mellem huden og slimhinden på læberne1-9, primært underlæberne1,6,8. Den kan vise sig som erytem, uregelmæssig afskalning, læbespalte og hæmoragiske skorper1,2,5-9. Patienter, der er ramt af EC, kan udvikle funktionelle (spise og tale) og æstetiske problemer, hvilket kan føre til social isolation1,4-8. Ætiologien og patogenesen for denne tilstand er stadig ukendt2-6, 8,9, selv om flere undersøgelser kilder relaterer EC enten til vanen med at slikke eller bide sig i læberne1,2,4-9 eller til den patogene mekanisme i psoriasis7.
Denne case report har til formål at beskrive to tilfælde af patienter med EC og give litteraturen oplysninger om forløbet af affektionen og dens empiriske behandling.

Case Report 1
Kvinde, 41 år gammel, melanodermisk, bosiddende i Petrolina – PE (Brasilien), præsenterede en revne på højre hjørne af underlæben, som opstod to år før konsultationen. Skaden, der oprindeligt var begrænset, spredte sig til hele underlæben med tynd afskalning og sprækker. Efterfølgende viste patienten gullige og smertefulde skorper på underlæben og afskalning på overlæbens nederste kant. Der gik ca. syv dage mellem skorpernes fald og fremkomsten af nye skorper. Sygdommen opstod på grund af et belastende arbejdsmiljø, hvor patienten var indsat. Hun henviste til et let vægttab i begyndelsen af tilstanden på grund af vanskeligheder med at spise. Hun benægtede også alkoholisme, tabagisme eller anden relevant medicinsk tilstand.
På de sidste to år blev patienten underkastet flere ineffektive behandlinger (tabel 1).

På den fysiske undersøgelse virkede patienten depressiv og ængstelig og præsenterede underlæben dækket af gullige, tykke og klæbende skorper med hæmoragiske pletter. Overlæben havde en tynd afskalning og erytem (fig. 1A).

Figur 1. A. Gullige, tykke og sammenvoksende skorper med hæmoragiske pletter. Overlæben havde en tynd afskalning og erythem. B. Prednison gav fremragende resultater en måned efter dets begyndelse C. Var recidiv af desquamation interponeret med sundt væv på over- og underlæben, uden blødning. D. Hyperkeratose parakeratotisk med blandet inflammatorisk infiltrat.

Patienten blev behandlet med topisk dexpanthenol (salve), væskeekstrakt af Chamomila recutita og prednison (40 mg /dag), associeret med imipraminhydrochlorid (75 mg /dag).
Behandlingen med prednison gav fremragende resultater en måned efter dens begyndelse (Fig. 1B). Syv dage efter suspensionen af kortikosteroidet, med opretholdelse af den aktuelle medicinering, var der tilbagefald af afskalning interponeret med sundt væv på over- og underlæberne, uden blødning (Fig. 1C).
Resultaterne af supplerende undersøgelser og biopsi er præsenteret i henholdsvis Tabel 2 og Figur 1D. Disse resultater tyder på diagnosen eksfoliativ cheilitis.

Faldrapport 2
Kvinde, 33 år, kaukasisk, bosiddende i Filadelfia – BA, klagede over en skade på hele underlæben, der opstod for et år siden, først med afskalning, svie og kløe, der efterfølgende udviklede sig til gullige skorper. Cyklusserne varede ca. otte dage. Skaden opstod som følge af en beklemttende situation, der var forårsaget af en slægtnings død. Hun nævnte vægttab, som først og fremmest skyldtes vanskeligheder med at spise. Hun rapporterede også, at hun havde for vane at slikke sig om læberne, vespertinefeber i 2 dage, paræstesi i hænderne og blødning i læberne. Patienten benægtede alkoholisme, tabagisme og andre relevante medicinske tilstande.

Ved den fysiske undersøgelse præsenterede patienten tristhed, foruden gullige og tykke skorper på en erytematøs baggrund på underlæben (Fig. 2A). Efter brug af prednison i to måneder gik skaden tilbage og blev ren og erythematøs (Fig. 2B). Der blev påvist en uhensigtsmæssig mundhygiejne.

Figur 2. A.Gullige og tykke skorper på en erythematøs baggrund på underlæben . B.Efter brug af prednison i to måneder gik skaden tilbage og blev ren og erytematøs C. Var tilbagefald af afskalning interponeret med sundt væv på over- og underlæben, uden blødning, D. slimhindeafbrydelse forbundet med inflammation kronisk lymfatisk.

Resultaterne af undersøgelser og biopsi er præsenteret i henholdsvis tabel 2 og figur 2C – 2D.
I det sidste år blev patienten udsat for flere mislykkede behandlinger. Hun er i øjeblikket i behandling med prednison (40mg/ dag) med progressiv udtrapning, omeprazol (20mg/ dag), væskeekstrakt af Chamomila recutita og læbepomade solcreme, forbundet med imipraminhydrochlorid (75mg/ dag).
DISCUSSION
Og selv om litteraturen tyder på en højere involvering af kvinder, viser nyere rapporter en afbalanceret prædominans mellem mandlige e kvindelige1-9. De seneste rapporter stemmer også overens med litteraturgennemgangen af Almazrooa et al. (2013)5, som angiver et gennemsnit på 59 år blandt 15 patienter (2/3 af kvinder).
Om sygdomscyklus beskrev Mani og Shareef (2007)1 et mønster af vævsfornyelse, der varer 10 dage. I tilfælde 1 varede cyklussen syv dage og i tilfælde 2 otte dage.
På trods af den ukendte ætiologi og patogenese indikerede flere undersøgelser og tilfælde 2 en sammenhæng mellem sygdommen og vanen med at slikke sig om læberne4,5,7-9. Rapporter fra Mani e Shareef (2007)1, Roveroni-Favaretto et al. (2009)2, Pigatto et al. (2011)3, Nayaf (2014)6 og tilfælde 1 bekræftede imidlertid ikke denne sammenhæng.
Sygdommen har et vansirende aspekt, der skader de æstetiske og funktionelle aktiviteter og medfører social udelukkelse eller psykiatriske lidelser 1,4,5,8 og kræver derefter brug af antidepressive midler, hvilket fremgår af vores rapporter.
Der anvendes flere terapier til behandling af EC, såsom systemiske og topiske kortikosteroider, svampemidler, antibiotika, immunosupressive lægemidler, immunmodulerende, keratolytiske lægemidler, solcreme, blødgørende midler, kryoterapi, laser- og UVB-terapier, fytoterapi, antidepressiva og/eller psykoterapi1,2,4-9. I begge tilfælde var de anvendte behandlinger effektive, idet de opnåede en regression af skaderne, klinisk forbedring og vægtøgning. Selv om der var tilbagefald af skaderne i tilfælde 1 efter suspension af prednisonet, havde begge patienter gavn af brugen af imipraminhydrochlorid, hvilket gav en følelsesmæssig forbedring.
*** Efter en 2-årig opfølgning hos begge patienter blev der observeret en forbedring i patienternes følelsesmæssige profil og en opløsning af tilstanden,
Videnskaben om fysiopatologien og behandlingen er stadig utilstrækkelig på grund af de sparsomme oplysninger i litteraturen (Ramme 1). Den manglende konsensus, ud over de utallige forstyrrelser forårsaget af denne sygdom, gør denne rapport til en vigtig kilde til yderligere oplysninger om denne tilstand og dens konsekvenser for patienternes liv.

1. Barakian Y, Vahedi M, Sadr P. Eksfoliativ cheilitis: en case report. Avicenna J Dent Res. 2015;7(2):e24943.
2. Connolley M, Kennedy C. Eksfoliativ cheilitis behandlet med succes med topisk tacrolimus. Br J Dermatol. 2004 Aug;151(1):241-2.
3. Mani SA, Shareef BT. Eksfoliativ cheilitis: rapport om et tilfælde. J Can Dent Assoc. 2007 Sep;73(7):629-32.
4. Nayaf MS. Exfoliativ cheilitis en mandlig patient – en caserapport. Vores Dermatol Online. 2015;6(1):39-42.
5. Roveroni-Favaretto LH, Lodi KB, Almeida JD. Topisk Calendula officinalis L. behandlede med succes eksfoliativ cheilitis: en caserapport. Cases J. 2009 Nov;2(11):9077.
6. Almazrooa SA, Woo SB, Woo SB, Mawardi H, Treister N. Karakterisering og behandling af eksfoliativ cheilitis: en enkeltcenter-erfaring. Oral Surg Oral Med Oral Pathol Oral Radiol. 2013 Dec;116(6):e485-9.
7. Gupta S, Pande S, Borkar M. Exfoliativ cheilitis på grund af vanemæssigt læbebidning og fremragende respons på methotrexat. Panacea J Med Sci. 2012 Jun;2(1):37-8.
8. Pigatto PD, Berti E, Berti E, Spadari F, Bombeccari GP, Guzzi G. Photoletter to the editor: exfoliative cheilitis associated with titanium dental implants and mercury amalgam. J Dermatol Case Rep. 2011 Dec;5(4):89-90.
9. Bhatia BK, Bahr BA, Murase JE. Excimer-laserbehandling og smalbånds ultraviolet B-behandling af eksfoliativ cheilitis. Int J Womens Dermatol. 2015 Jun;1(2):95-8.