Case Report

DOI: 10.5935/2525-5711.20200004

Rapportering av två fall av exfoliativ chelit och kort litteraturgenomgång

Tania Moreno Fernandes; Tathyane Trajano Barreto; Bruno Nascimento Barreto

Universidade Federal do Vale do São Francisco, Disciplina de Dermatologia.Colegiado de Medicina – Petrolina – PE – Brasil

Motsvarande författare: Korrespondens till:
Tania Moreno Fernandes
E-post: [email protected]

Artikel mottagna den 19 januari 2020
Artikel accepterad den 24 juli 2020

Vad vet man redan om detta ämne?
Och även om det inte finns någon konsensus om dess patofysiologi, kliniska förlopp och behandling, är exfoliativ cheilitis en sällsynt och inflammatorisk hudsjukdom som drabbar läpparna. Den kan orsaka funktionella och estetiska problem och är förknippad med psykiatriska och/eller känslomässiga störningar.
Vad tillför den här studien?
De använda behandlingarna var effektiva och ledde till att skadorna gick tillbaka, klinisk förbättring och viktökning, vilket påverkade patienternas liv.
INTRODUKTION
Exfoliative Cheilitis (EC) är en inflammatorisk sjukdom som drabbar området mellan huden och läpparnas slemhinnor1-9 , främst underläpparna1,6,8 . Den kan visa sig i form av erytem, oregelbunden avsvällning, läppsprickor och hemorragiska skorpor1,2,5-9. Patienter som drabbas av EC kan få funktionella (ätande och tal) och estetiska problem, vilket kan leda till social isolering1,4-8. Ätiologin och patogenesen för detta tillstånd är fortfarande okända2-6, 8,9, även om flera källor till studier kopplar EC antingen till vanan att slicka eller bita sig i läpparna1,2,4-9 eller till den patogena mekanismen för psoriasis7.
Denna fallrapport syftar till att beskriva två fall av patienter med EC och ge litteraturen information om affektionens förlopp och dess empiriska terapi.

Fallrapport 1
Kvinna, 41 år gammal, melanodermisk, bosatt i Petrolina – PE (Brasilien), presenterade en spricka i högra hörnet av underläppen som uppstod två år före konsultationen. Skadan, som till en början var begränsad, spred sig till hela underläppen, med svag avsvällning och sprickor. Därefter uppvisade patienten gulaktiga och smärtsamma skorpor på underläppen och avsvällning på överläppens nedre kant. Cyklarna mellan nedfallet av skorporna och uppkomsten av nya skorpor varade ungefär sju dagar. Sjukdomen väcktes på grund av en påfrestande arbetsmiljö där patienten var insatt. Hon hänvisade till en lätt viktnedgång i början av tillståndet på grund av svårigheter att äta. Hon förnekade också alkoholism, tabagism eller annat relevant medicinskt tillstånd.
Under de senaste två åren har patienten genomgått flera ineffektiva behandlingar (tabell 1).

I den fysiska undersökningen föreföll patienten vara depressiv och orolig och presenterade underläppen täckt av gulaktiga, tjocka och vidhäftande skorpor med hemorragiska fläckar. Överläppen hade en svag avsvällning och erytem (Fig. 1A).

Figur 1. A. Gulaktiga, tjocka och vidhäftande skorpor med hemorragiska fläckar. Överläppen hade en svag avsvällning och erytem. B. Prednison gav utmärkta resultat en månad efter att det påbörjats. C. Var återkomst av avsvällningen interponerad med frisk vävnad på över- och underläppen, utan blödning. D. Hyperkeratos parakeratotisk med blandat inflammatoriskt infiltrat.

Patienten behandlades med topisk dexpanthenol (salva), vätskeextrakt av Chamomila recutita och prednison (40 mg/dag), i samband med imipraminhydroklorid (75 mg/dag).
Behandlingen med prednison uppvisade utmärkta resultat en månad efter att den påbörjats (fig. 1B). Sju dagar efter utsättning av kortikosteroiden, med bibehållen topisk medicinering, återkom avsvällningen interponerad med frisk vävnad på över- och underläpparna, utan blödning (Fig. 1C).
Resultaten av kompletterande undersökningar och biopsi presenteras i tabell 2 respektive figur 1D. Dessa resultat talar för diagnosen exfoliativ cheilit.

Fallrapport 2
Kvinna, 33 år gammal, kaukasisk, bosatt i Filadelfia – BA, klagade över en skada på hela underläppen som uppstod för ett år sedan, till en början med avsvällning, sveda och klåda, som senare utvecklades till gulaktiga skorpor. Cyklarna varade i ungefär åtta dagar. Skadan uppstod på grund av en bekymmersam situation till följd av en släktings död. Hon nämnde viktminskning som främst berodde på svårigheter att äta. Hon rapporterade också att hon hade för vana att slicka sig på läpparna, vespertinfeber i två dagar, parestesi i händerna och läppblödning. Patienten förnekade alkoholism, tabagism och andra relevanta medicinska tillstånd.

Vid den fysiska undersökningen uppvisade patienten sorgsenhet, förutom gulaktiga och tjocka skorpor på en erythematös bakgrund på underläppen (fig. 2A). Efter användning av prednison i två månader regredierade skadan och blev ren och erythematös (Fig. 2B). Det upptäcktes en olämplig buccal sanering.

Figur 2. A.Gulaktiga och tjocka skorpor på en erythematös bakgrund på underläppen . B.Efter användning av prednison i två månader, regredierade skadan och blev ren och erythematös C. Var återkomst av avsvällning interponerad med frisk vävnad på över- och underläpparna, utan blödning, D. slemhinneavbrott i samband med inflammation kronisk lymfocytär.

Resultaten av undersökningar och biopsi presenteras i tabell 2 respektive figur 2C – 2D.
Under det senaste året har patienten genomgått flera misslyckade behandlingar. Hon behandlas för närvarande med prednison (40 mg/dag) med progressivt tillbakadragande, omeprazol (20 mg/dag), vätskeextrakt av Chamomila recutita och läppbalsam solkräm, i samband med imipraminhydroklorid (75 mg/dag).
DISKUSSION
Och även om litteraturen tyder på en högre inblandning av kvinnor, evincerar nyligen publicerade rapporter en balanserad predominans mellan manliga e kvinnliga1-9. De senaste rapporterna stämmer också överens med litteraturgenomgången av Almazrooa et al. (2013)5, som anger en genomsnittlig ålder på 59 år bland 15 patienter (2/3 kvinnor).
Om sjukdomscykeln beskrev Mani och Shareef (2007)1 ett mönster av vävnadsförnyelse som varar i 10 dagar. I fall 1 varade cykeln i sju dagar och i fall 2 i åtta dagar.
Trots den okända etiologin och patogenesen visade flera studier och fall 2 på ett samband mellan sjukdomen och vanan att slicka sig på läpparna4,5,7-9. Rapporter från Mani e Shareef (2007)1, Roveroni-Favaretto et al. (2009)2, Pigatto et al. (2011)3, Nayaf (2014)6 och fall 1 bekräftade dock inte detta samband.
Sjukdomen har en vanställande aspekt, skadar de estetiska och funktionella aktiviteterna, innebär social utestängning eller psykiatriska störningar 1,4,5,8 och kräver sedan användning av antidepressiva medel, ett faktum som framkommer i våra rapporter.
Flera terapier används för att behandla EC, t.ex. systemiska och topiska kortikosteroider, antimykotika, antibiotika, immunsuppressiva läkemedel, immunmodulerande, keratolytiska läkemedel, solskyddsmedel, mjukgörande medel, kryoterapi, laser- och UVB-terapier, fytoterapi, antidepressiva läkemedel och/eller psykoterapi1,2,4-9. I båda fallen var de använda behandlingarna effektiva, och man uppnådde en regression av skadorna, klinisk förbättring och viktökning. Även om skadorna återföll i fall 1 efter att prednisonet avbrutits, gynnades båda patienterna av användningen av imipraminhydroklorid och uppvisade en känslomässig förbättring.
*** Efter en tvåårsuppföljning hos båda patienterna observerades en förbättring av patienternas känslomässiga profil och en upplösning av tillståndet,
Kunskapen om fysiopatologin och behandlingen är fortfarande otillräcklig på grund av den sparsamma informationen i litteraturen (ram 1). Bristen på konsensus, förutom de oräkneliga störningar som denna sjukdom orsakar, gör denna rapport till en viktig källa till ytterligare information om detta tillstånd och dess återverkningar på patienternas liv.

1. Barakian Y, Vahedi M, Sadr P. Exfoliative cheilitis: en fallrapport. Avicenna J Dent Res. 2015;7(2):e24943.
2. Connolley M, Kennedy C. Exfoliative cheilitis framgångsrikt behandlad med topisk tacrolimus. Br J Dermatol. 2004 Aug;151(1):241-2.
3. Mani SA, Shareef BT. Exfoliativ cheilit: rapport om ett fall. J Can Dent Assoc. 2007 Sep;73(7):629-32.
4. Nayaf MS. Exfoliativ cheilitis hos en manlig patient – en fallrapport. Our Dermatol Online. 2015;6(1):39-42.
5. Roveroni-Favaretto LH, Lodi KB, Almeida JD. Topisk Calendula officinalis L. behandlade framgångsrikt exfoliativ cheilitis: en fallrapport. Cases J. 2009 Nov;2(11):9077.
6. Almazrooa SA, Woo SB, Mawardi H, Treister N. Characterization and management of exfoliative cheilitis: a single-center experience. Oral Surg Oral Med Oral Pathol Oral Radiol. 2013 Dec;116(6):e485-9.
7. Gupta S, Pande S, Borkar M. Exfoliative cheilitis due to habitual lip biting and excellent response to methotrexate. Panacea J Med Sci. 2012 Jun;2(1):37-8.
8. Pigatto PD, Berti E, Spadari F, Bombeccari GP, Guzzi G. Photoletter to the editor: exfoliative cheilitis associated with titanium dental implants and mercury amalgam. J Dermatol Case Rep. 2011 Dec;5(4):89-90.
9. Bhatia BK, Bahr BA, Murase JE. Excimerlaserbehandling och smalbandig ultraviolett B-terapi för exfoliativ cheilitis. Int J Womens Dermatol. 2015 Jun;1(2):95-8.