Raport przypadków

DOI: 10.5935/2525-5711.20200004

Report of two cases of exfoliative chelitis and brief literature review

Tania Moreno Fernandes; Tathyane Trajano Barreto; Bruno Nascimento Barreto

Universidade Federal do Vale do São Francisco, Disciplina de Dermatologia.Colegiado de Medicina – Petrolina – PE – Brasil

Autorzy prowadzący korespondencję: Correspondence to:
Tania Moreno Fernandes
E-mail: [email protected]

Article received on January 19, 2020
Article accepted on July 24, 2020

Co już wiadomo na ten temat?
Ale nie ma zgodności co do jego patofizjologii, przebiegu klinicznego i leczenia, Exfoliative Cheilitis jest rzadką i zapalną chorobą skóry, która dotyczy warg. Może powodować problemy funkcjonalne i estetyczne, wiążąc się z zaburzeniami psychiatrycznymi i/lub emocjonalnymi.
Co wnosi ta praca?
Zastosowane leczenie było skuteczne, uzyskano regresję uszkodzeń, poprawę kliniczną i przyrost masy ciała, co wpłynęło na życie pacjentów.
WPROWADZENIE
Złuszczające zapalenie warg (Exfoliative Cheilitis, EC) jest chorobą zapalną obejmującą obszar pomiędzy skórą a błoną śluzową warg1-9, głównie wargi dolne1,6,8. Objawia się rumieniem, nieregularnym łuszczeniem, pęknięciami warg i krwotocznymi strupami1,2,5-9. U pacjentów dotkniętych EC mogą wystąpić problemy funkcjonalne (jedzenie i mowa) i estetyczne, prowadzące do izolacji społecznej1,4-8. Etiologia i patogeneza tego schorzenia są nadal nieznane2-6, 8,9, chociaż wiele źródeł wiąże EC albo z nawykiem oblizywania lub przygryzania warg1,2,4-9, albo z mechanizmem patogenetycznym łuszczycy7.
Niniejszy opis przypadku ma na celu opisanie dwóch przypadków pacjentów z EC i dostarczenie do literatury informacji na temat przebiegu choroby i jej empirycznej terapii.

Raport przypadku 1
Kobieta, 41 lat, melanodermiczna, zamieszkała w Petrolina – PE (Brazylia), przedstawiła pęknięcie w prawym rogu dolnej wargi, które pojawiło się dwa lata przed konsultacją. Uraz, początkowo ograniczony, rozprzestrzenił się na całą dolną wargę, z tkliwym łuszczeniem i pęknięciami. Następnie pacjentka prezentowała żółtawe i bolesne wykwity na wardze dolnej oraz łuszczenie na dolnym brzegu wargi górnej. Cykle między odpadnięciem skorupek a pojawieniem się nowych trwały około 7 dni. Choroba ujawniła się w związku z niepokojącym środowiskiem pracy, w którym pacjentka była zatrudniona. Na początku choroby pacjentka mówiła o niewielkiej utracie wagi z powodu trudności w jedzeniu. W ciągu ostatnich dwóch lat pacjentka była poddawana kilku nieskutecznym terapiom (tab. 1).

W badaniu przedmiotowym pacjentka sprawiała wrażenie przygnębionej i lękliwej, prezentując dolną wargę pokrytą żółtawymi, grubymi i przylegającymi skorupami z plamami krwotocznymi. Na górnej wardze występowało napięte łuszczenie i rumień (ryc. 1A).

Ryc. 1. A. Żółtawe, grube i przylegające skorupy z plamami krwotocznymi. Na górnej wardze występowało napięte łuszczenie i rumień. B. Doskonałe wyniki po miesiącu od rozpoczęcia stosowania prednizonu. C. Nawrót łuszczenia z towarzyszącą zdrową tkanką na wardze górnej i dolnej, bez krwawienia. D. Hiperkeratoza parakeratotyczna z mieszanym naciekiem zapalnym.

Pacjentka była leczona miejscowo dekspantenolem (maść), płynnym wyciągiem z Chamomila recutita i prednizonem (40 mg/dobę), skojarzonym z chlorowodorkiem imipraminy (75 mg/dobę).
Leczenie prednizonem dawało doskonałe wyniki po miesiącu od jego rozpoczęcia (ryc. 1B). Siedem dni po odstawieniu kortykosteroidu, przy utrzymaniu leczenia miejscowego, nastąpił nawrót łuszczenia na górnej i dolnej wardze, na tle zdrowej tkanki, bez krwawienia (ryc. 1C).
Wyniki badań uzupełniających i biopsji przedstawiono odpowiednio w tabeli 2 i na rycinie 1D. Wyniki te sugerują rozpoznanie złuszczającego zapalenia warg.

Raport 2
Kobieta, 33 lata, rasa kaukaska, zamieszkała w Filadelfia – BA, skarżyła się na uraz całej dolnej wargi, który pojawił się rok temu, początkowo z łuszczeniem, pieczeniem i swędzeniem, a następnie ewoluował do żółtawych skorup. Cykle utrzymywały się przez około 8 dni. Uraz pojawił się w wyniku przykrej sytuacji spowodowanej śmiercią osoby bliskiej. Wspomniała o utracie wagi spowodowanej przede wszystkim trudnościami w jedzeniu. Zgłaszała również nawyk oblizywania warg, gorączkę vespertinową przez 2 dni, parestezje rąk i krwawienie z warg. Pacjentka negowała alkoholizm, tabagoizm i inne istotne schorzenia.

W badaniu przedmiotowym u chorej stwierdzono smutek, a ponadto żółtawe i grube strupy na rumieniowym tle na wardze dolnej (ryc. 2A). Po stosowaniu prednizonu przez 2 miesiące uszkodzenie ustąpiło, stając się czyste i rumieniowe (ryc. 2B). Stwierdzono niewłaściwą higienę policzków.

Ryc. 2. A.Żółtawe i grube skorupy na rumieniowym tle na wardze dolnej . B.Po stosowaniu prednizonu przez dwa miesiące uszkodzenie ustąpiło, stając się czyste i rumieniowate C.był nawrót łuszczenia przeplatanego zdrowymi tkankami na wardze górnej i dolnej, bez krwawienia, D.przerwanie ciągłości błony śluzowej związane z zapaleniem przewlekłym limfocytarnym.

Wyniki badań i biopsji przedstawiono odpowiednio w tabeli 2 i na rycinie 2C – 2D.
W ostatnim roku pacjentka była poddana kilku nieskutecznym terapiom. Obecnie pacjentka jest leczona prednizonem (40mg/dobę) ze stopniowym odstawianiem, omeprazolem (20mg/dobę), płynnym wyciągiem z rumianku (Chamomila recutita) i balsamem do ust z filtrem przeciwsłonecznym, w połączeniu z chlorowodorkiem imipraminy (75mg/dobę).
PISMO
Chociaż literatura sugeruje częstsze występowanie choroby u kobiet, ostatnie doniesienia wskazują na zrównoważoną przewagę mężczyzn i kobiet1-9. Ostatnie doniesienia zgadzają się również z przeglądem literatury dokonanym przez Almazrooa i wsp. (2013)5, który wskazuje na średnią wieku 59 lat wśród 15 pacjentów (2/3 kobiet).
W odniesieniu do cyklu choroby, Mani i Shareef (2007)1 opisali wzorzec odnowy tkanek trwający 10 dni. W przypadku 1, cykl trwał siedem dni, a w przypadku 2, osiem dni.
Mimo nieznanej etiologii i patogenezy, kilka badań i przypadek 2 wskazywały na związek choroby z nawykiem oblizywania warg4,5,7-9. Jednak doniesienia Mani e Shareef (2007)1, Roveroni-Favaretto et al. (2009)2, Pigatto et al. (2011)3, Nayaf (2014)6 oraz przypadek 1 nie potwierdziły tego związku.
Stan ten ma szpecący aspekt, szkodzący estetyce i czynnościom funkcjonalnym, implikujący wykluczenie społeczne lub zaburzenia psychiczne 1,4,5,8, a następnie wymagający stosowania leków przeciwdepresyjnych, co potwierdzają nasze doniesienia.
W leczeniu EC stosuje się wiele terapii, takich jak kortykosteroidy systemowe i miejscowe, leki przeciwgrzybicze, antybiotyki, leki immunosupresyjne, immunomodulujące, keratolityczne, filtry przeciwsłoneczne, emolienty, krioterapię, terapie laserowe i UVB, fitoterapię, leki przeciwdepresyjne i/lub psychoterapię1,2,4-9. W obu przypadkach zastosowane leczenie było skuteczne, uzyskano regresję obrażeń, poprawę kliniczną i przyrost masy ciała. Pomimo nawrotu obrażeń w przypadku 1 po odstawieniu prednizonu, obaj pacjenci odnieśli korzyść ze stosowania chlorowodorku imipraminy, prezentując poprawę emocjonalną.
*** Po 2-letniej obserwacji u obu pacjentów zaobserwowano poprawę profilu emocjonalnego pacjentów i ustąpienie dolegliwości,
Wiedza na temat fizjopatologii i leczenia jest nadal niewystarczająca ze względu na skąpe informacje w piśmiennictwie (Ramka 1). Brak konsensusu, oprócz niepoliczalnych zaburzeń spowodowanych przez tę chorobę, czyni to doniesienie ważnym źródłem dodatkowych informacji na temat tego stanu i jego reperkusji na życie pacjentów.

1. Barakian Y, Vahedi M, Sadr P. Exfoliative cheilitis: a case report. Avicenna J Dent Res. 2015;7(2):e24943.
2. Connolley M, Kennedy C. Exfoliative cheilitis successfully treated with topical tacrolimus. Br J Dermatol. 2004 Aug;151(1):241-2.
3. Mani SA, Shareef BT. Exfoliative cheilitis: report of a case. J Can Dent Assoc. 2007 Sep;73(7):629-32.
4. Nayaf MS. Exfoliative cheilitis a male patient – a case report. Nasz Dermatol Online. 2015;6(1):39-42.
5. Roveroni-Favaretto LH, Lodi KB, Almeida JD. Topical Calendula officinalis L. successfully treated exfoliative cheilitis: a case report. Cases J. 2009 Nov;2(11):9077.
6. Almazrooa SA, Woo SB, Mawardi H, Treister N. Characterization and management of exfoliative cheilitis: a single-center experience. Oral Surg Oral Med Oral Pathol Oral Radiol. 2013 Dec;116(6):e485-9.
7. Gupta S, Pande S, Borkar M. Exfoliative cheilitis due to habitual lip biting and excellent response to methotrexate. Panacea J Med Sci. 2012 Jun;2(1):37-8.
8. Pigatto PD, Berti E, Spadari F, Bombeccari GP, Guzzi G. Photoletter to the editor: exfoliative cheilitis associated with titanium dental implants and mercury amalgam. J Dermatol Case Rep. 2011 Dec;5(4):89-90.
9. Bhatia BK, Bahr BA, Murase JE. Excimer laser therapy and narrowband ultraviolet B therapy for exfoliative cheilitis. Int J Womens Dermatol. 2015 Jun;1(2):95-8.