Case Report

DOI: 10.5935/2525-5711.20200004

Rapporto di due casi di chelite esfoliativa e breve revisione della letteratura

Tania Moreno Fernandes; Tathyane Trajano Barreto; Bruno Nascimento Barreto

Universidade Federal do Vale do São Francisco, Disciplina de Dermatologia.Colegiado de Medicina – Petrolina – PE – Brasil

Autori corrispondenti: Corrispondenza a:
Tania Moreno Fernandes
E-mail: [email protected]

Articolo ricevuto il 19 gennaio 2020
Articolo accettato il 24 luglio 2020

Cosa si sa già su questo argomento?
Anche se non c’è consenso sulla sua fisiopatologia, sul decorso clinico e sul trattamento, la Cheilite Esfoliativa è una malattia rara e infiammatoria della pelle che colpisce le labbra. E può causare problemi funzionali ed estetici, essendo associata a disturbi psichiatrici e/o emotivi.
Cosa aggiunge questo studio?
I trattamenti utilizzati sono stati efficaci, ottenendo la regressione delle lesioni, il miglioramento clinico e l’aumento di peso, con impatto sulla vita dei pazienti.
INTRODUZIONE
La cheilite esfoliativa (CE) è una malattia infiammatoria che colpisce la regione tra la pelle e la mucosa delle labbra1-9, principalmente le labbra inferiori1,6,8. Può presentarsi come eritema, desquamazione irregolare, fessure labiali e croste emorragiche1,2,5-9. I pazienti affetti da CE possono sviluppare problemi funzionali (mangiare e parlare) ed estetici, portando all’isolamento sociale1,4-8. L’eziologia e la patogenesi di questa condizione sono ancora sconosciute2-6, 8,9, anche se diverse fonti di studi mettono in relazione l’EC o con l’abitudine di leccare o mordere le labbra1,2,4-9, o con il meccanismo patogenetico della psoriasi7.
Questo case report ha lo scopo di descrivere due casi di pazienti con EC e fornire alla letteratura informazioni sul decorso dell’affezione e la sua terapia empirica.

Caso 1
Femmina, 41 anni, melanodermica, residente a Petrolina – PE (Brasile), ha presentato una fessura sull’angolo destro del labbro inferiore comparsa due anni prima della consultazione. La lesione, inizialmente ristretta, si è estesa a tutto il labbro inferiore, con desquamazione tenue e screpolature. In seguito, la paziente ha presentato croste giallastre e dolorose sul labbro inferiore e desquamazione sul bordo inferiore del labbro superiore. I cicli tra la caduta delle croste e la comparsa di nuove croste duravano circa sette giorni. La malattia è insorta a causa di un ambiente di lavoro angosciante in cui il paziente era inserito. Ha fatto riferimento ad una leggera perdita di peso all’inizio della condizione a causa della difficoltà a mangiare. Ha anche negato l’alcolismo, il tabagismo o altre condizioni mediche rilevanti.
Negli ultimi due anni, la paziente è stata sottoposta a diverse terapie inefficaci (Tabella 1).

Nell’esame fisico, la paziente è apparsa depressa e apprensiva, presentando il labbro inferiore coperto da croste giallastre, spesse e aderenti con macchie emorragiche. Il labbro superiore presentava una tenue desquamazione ed eritema (Fig. 1A).

Figura 1. A. Croste giallastre, spesse e aderenti con macchie emorragiche. Il labbro superiore aveva una tenue desquamazione ed eritema. B. Il prednisone ha dato ottimi risultati un mese dopo il suo inizio C. La desquamazione si è ripetuta con tessuto sano sul labbro superiore e inferiore, senza sanguinamento. D. Ipercheratosi parakeratotica con infiltrato infiammatorio misto.

Il paziente è stato trattato con dexpantenolo topico (pomata), estratto fluido di Chamomila recutita e prednisone (40mg /die), associato a imipramina cloridrato (75mg /die).
Il trattamento con prednisone ha dato ottimi risultati un mese dopo il suo inizio (Fig. 1B). Sette giorni dopo la sospensione del corticosteroide, con il mantenimento della medicazione topica, c’era una recrudescenza della desquamazione interposta a tessuto sano sulle labbra superiori e inferiori, senza sanguinamento (Fig. 1C).
I risultati degli esami complementari e della biopsia sono presentati nella tabella 2 e nella figura 1D, rispettivamente. Questi risultati suggeriscono la diagnosi di cheilite esfoliativa.

Caso 2
Femmina, 33 anni, caucasica, residente a Filadelfia – BA, lamentava una lesione su tutto il labbro inferiore comparsa un anno fa, inizialmente con desquamazione, bruciore e prurito, in seguito evolvendo in croste giallastre. I cicli sono durati circa otto giorni. La lesione è apparsa a causa di una situazione angosciante causata dalla morte di un parente. Ha menzionato una perdita di peso causata, principalmente, dalla difficoltà di mangiare. Ha anche riferito l’abitudine di leccarsi le labbra, febbre vespertina per 2 giorni, parestesia alle mani e sanguinamento delle labbra. La paziente ha negato l’alcolismo, il tabagismo e altre condizioni mediche rilevanti.

Nell’esame fisico, la paziente ha presentato tristezza, oltre a croste giallastre e spesse su uno sfondo eritematoso sul labbro inferiore (Fig. 2A). Dopo l’uso di prednisone per due mesi, la lesione è regredita, diventando pulita ed eritematosa (Fig. 2B). È stata rilevata un’inappropriata igiene buccale.

Figura 2. A. Croste giallastre e spesse su sfondo eritematoso sul labbro inferiore. B.Dopo l’uso di prednisone per due mesi, la lesione è regredita, diventando pulita ed eritematosa C. Era recidiva della desquamazione interposta con tessuto sano sul labbro superiore e inferiore, senza sanguinamento, D. interruzione della mucosa associata a infiammazione cronica linfocitaria.

I risultati degli esami e della biopsia sono presentati nella tabella 2 e nella figura 2C – 2D, rispettivamente.
Nell’ultimo anno, la paziente è stata sottoposta a diverse terapie senza successo. Attualmente è in trattamento con prednisone (40mg/die) con astinenza progressiva, omeprazolo (20mg/die), estratto fluido di Chamomila recutita e balsamo solare per labbra, associato a imipramina cloridrato (75mg/die).
DISCUSSIONE
Anche se la letteratura suggerisce un maggiore coinvolgimento delle femmine, i rapporti recenti indicano una predominanza equilibrata tra maschi e femmine1-9. I rapporti recenti concordano anche con la revisione della letteratura di Almazrooa et al. (2013)5, che indica una media di 59 anni su 15 pazienti (2/3 delle femmine).
Per quanto riguarda il ciclo della malattia, Mani e Shareef (2007)1 hanno descritto un modello di rinnovamento dei tessuti che dura 10 giorni. Nel caso 1, il ciclo è durato sette giorni e nel caso 2, otto giorni.
Nonostante l’eziologia e la patogenesi sconosciute, diversi studi e il caso 2 hanno indicato una relazione tra la malattia e l’abitudine di leccare le labbra4,5,7-9. Tuttavia, i rapporti di Mani e Shareef (2007)1, Roveroni-Favaretto et al. (2009)2, Pigatto et al. (2011)3, Nayaf (2014)6 e il caso 1 non hanno confermato questa associazione.
La condizione ha un aspetto deturpante, danneggiando l’estetica e le attività funzionali, implicando l’esclusione sociale o disturbi psichiatrici 1,4,5,8 e quindi richiedendo l’uso di antidepressivi, un fatto evidenziato nei nostri rapporti.
Per il trattamento dell’EC vengono utilizzate diverse terapie, come corticosteroidi sistemici e topici, antimicotici, antibiotici, farmaci immunosupressivi, immunomodulatori, cheratolitici, solari, emollienti, crioterapia, terapie laser e UVB, fitoterapia, antidepressivi e/o psicoterapia1,2,4-9. In entrambi i casi, i trattamenti utilizzati sono stati efficaci, ottenendo la regressione delle lesioni, il miglioramento clinico e l’aumento di peso. Anche se la ricaduta delle lesioni nel caso 1 dopo la sospensione del prednisone, entrambi i pazienti hanno beneficiato dell’uso di imipramina cloridrato, presentando un miglioramento emotivo.
*** Dopo un follow-up di 2 anni in entrambi i pazienti, è stato osservato un miglioramento del profilo emotivo dei pazienti e la risoluzione della condizione,
La conoscenza della fisiopatologia e il trattamento è ancora insufficiente a causa della scarsa informazione in letteratura (Frame 1). La mancanza di consenso, oltre agli innumerevoli disturbi causati da questa malattia, rende questa relazione un’importante fonte di informazioni aggiuntive su questa condizione e le sue ripercussioni sulla vita dei pazienti.

1. Barakian Y, Vahedi M, Sadr P. Exfoliative cheilitis: un case report. Avicenna J Dent Res. 2015;7(2):e24943.
2. Connolley M, Kennedy C. Cheilite esfoliativa trattata con successo con tacrolimus topico. Br J Dermatol. 2004 Aug;151(1):241-2.
3. Mani SA, Shareef BT. Cheilite esfoliativa: rapporto di un caso. J Can Dent Assoc. 2007 Sep;73(7):629-32.
4. Nayaf MS. Cheilite esfoliativa un paziente maschio – un rapporto di un caso. Il nostro Dermatol Online. 2015;6(1):39-42.
5. Roveroni-Favaretto LH, Lodi KB, Almeida JD. Calendula officinalis L. topica ha trattato con successo la cheilite esfoliativa: un case report. Cases J. 2009 Nov;2(11):9077.
6. Almazrooa SA, Woo SB, Mawardi H, Treister N. Caratterizzazione e gestione della cheilite esfoliativa: un’esperienza in un solo centro. Oral Surg Oral Med Oral Pathol Oral Radiol. 2013 Dec;116(6):e485-9.
7. Gupta S, Pande S, Borkar M. Cheilite esfoliativa dovuta al morso abituale delle labbra e risposta eccellente al metotrexate. Panacea J Med Sci. 2012 Jun;2(1):37-8.
8. Pigatto PD, Berti E, Spadari F, Bombeccari GP, Guzzi G. Photoletter to the editor: exfoliative cheilitis associated with titanium dental implants and mercury amalgam. J Dermatol Case Rep. 2011 Dec;5(4):89-90.
9. Bhatia BK, Bahr BA, Murase JE. Terapia laser ad eccimeri e terapia ultravioletta B a banda stretta per la cheilite esfoliativa. Int J Womens Dermatol. 2015 Jun;1(2):95-8.